American Journal of Innovative Research and Applied Sciences.ISSN 2429-5396 Iwww.american-jiras.com CASE STUDY | H. Souhi *| H. Elouazzani, | A. Zegmout | I. Abderrahmani Rhorfi | et | A.  Abid | Service de Pneumologie | Hôpital Militaire d’Instruction Mohammed V | Rabat, Maroc | | Received March 07, 2021 |                            | Accepted March 16, 2021 |                             | Published April 13, 2021 |                      | ID Article | Souhi–Ref25-ajira070321 | RESUME Les atteintes pulmonaire et cutanée sont habituelles au cours  de la Sarcoïdose. Les auteurs rapportent le cas d’un patient âgé de 45 ans dont le mode de révélation de la Sarcoïdose est exceptionnel. L’atteinte initiale était sous forme d’une ulcération de la verge isolée, ultérieurement les explorations ont révélé une atteinte pulmonaire sous forme de miliaire. Les biopsies bronchiques étagées et de la verge ont mis en évidence une atteinte granulomateuse. Le patient a été mis sous corticothérapie orale et cutanée permettant une disparition de l’ulcération de la verge et un nettoyage total des lésions pulmonaires. Mots clés : ulcération, verge, sarcoïdose, miliaire. ABSTRACT Lung and skin damage are common in Sarcoidosis. The authors report the case of a 45-year-old patient whose way of revealing sarcoidosis is exceptional. The initial involvement was in the form of an isolated ulceration of the penis, later explorations revealed pulmonary involvement in the form of miliary. Staged bronchial and penile biopsies revealed granulomatous involvement. The patient was put on oral and skin corticosteroid therapy, which allowed the ulceration of the penis to disappear and the pulmonary lesions to be completely cleaned. Key words : ulceration, penis, sarcoidosis, miliary 1. INTRODUCTION La sarcoïdose est une granulomatose bénigne de cause inconnue. Les localisations endo-thoraciques et cutanées sont classiques. Les auteurs rapportent l’association d’une atteinte cutanée  isolée peu courante ayant révélé une atteinte pulmonaire inhabituelle 2. Observation Il s’agit d’un patient âgé de 45 ans, non-fumeur, sans antécédents pathologiques notables, qui consulte en dermatologie pour un nodule ulcéré de la verge (Figure 1). Traité initialement comme une infection sexuellement transmissible sans amélioration. Le patient n’avait pas de plaintes respiratoires hormis une légère dyspnée d’effort (stade 1 de la MMRC). Figure 1 : La figure montre l’ulcération de la verge chez un patient âgé de 45 ans. Les sérologies HIV et VDRL-TPHA étaient négatives ainsi que les prélèvements à visée bactériologique, motivant une biopsie de cette lésion dont l’étude anatomopathologique révèle la présence de granulomes épithélio-giganto-cellulaires sans nécrose caséeuse (Figure 2). Figure 2 : inflammation granulomateuse sur fragment de biopsie de la lésion du pénis. Une radiographie thoracique a été demandée, complétée d’un scanner thoracique, révélant un aspect de miliaire avec des nodules et micro-nodules des deux poumons, associés à des épaississements des septas et des adénopathies médiastinales (Figures 3 et 4.) Figure 3 : Radiographie thoracique montrant une image typique de miliaire. Figure 4 : La figure montre une coupe scannographique montrant des micronodules et nodules bilatéraux réalisant un aspect de miliaire. Figure 5 : La figure montre un granulome épithélio-giganto-cellulaires sans nécrose caséeuse sur les fragments de biopsie bronchique étagée. Les recherches de BK étaient négatives par examen direct et par recherche de l’ADN de Mycobactérium tuberculosis (GENEXPERTR) dans les expectorations, le liquide d’aspiration bronchique par bronchoscopie et dans un fragment biopsique de la lésion de la verge. Le dosage de l’interferon gamma spécifique de la tuberculose (Quantiferon TBR) et le bilan immunologique étaient négatifs. Le dosage de l’enzyme de conversion de l’angiotensine était augmenté à 108 U/l pour une valeur normale de 20-70 U/l. L’étude anatomopathologique des biopsies bronchiques étagées avaient montré une inflammation granulomateuse épithélio-giganto-cellulaire sans nécrose caséeuse (Figure 5), faisant évoquer une Sarcoïdose cutanée (verge) et endothoracique sous forme de miliaire. Le diagnostic retenu était celui d’une sarcoïdose cutanée de la verge et endothoracique. Le  reste du bilan n’a pas révélé d’autres localisations de la sarcoïdose. Le patient a été mis sous corticothérapie à base de prednisone 1mg/kg/j, avec une évolution très favorable marqué par le nettoyage quasi-total des images de miliaire au bout d’un mois et la cicatrisation de l’ulcération de la verge, celle-ci a été traitée également par corticothérapie locale. 3. DISCUSSION Chez ce patient il était difficile d’évoquer une sarcoïdose devant l’atteinte seule de la verge initialement, vue la rareté de cette localisation, d’où l’intérêt de demander au moins  une radiographie thoracique devant une lésion cutanée non habituelle même génitale. En effet de rares cas de sarcoïdoses du pénis ou du scrotum ont été retrouvés dans la littérature [1,2]. Par ailleurs en présence d’images de miliaire, vu le contexte endémique de la tuberculose dans notre pays, le premier diagnostic à évoquer était une miliaire tuberculeuse, cela dit il est recommandé de rechercher les BK systématiquement dans les expectorations mais sans oublier de mettre un fragment de la biopsie de la lésion cutanée dans du sérum salé à la recherche de BK par examen direct, culture et PCR. Bien qu’une image de miliaire ne soit pas synonyme de tuberculose et que même la sarcoïdose peut très bien se manifester par une miliaire [3]. Nous n’avons pas retrouvé de cas de sarcoïdose associant une atteinte cutanée sous forme d’ulcération et d’images de miliaire, alors que cette association est déjà rapportée en littérature pour la tuberculose [4]. En conclusion, l’association d’une atteinte cutanée et endothoracique est assez courante au cours d’une sarcoïdose, cependant ; ce qui fait la particularité de cette observation, c’est la localisation cutanée rare et isolée ainsi que son association avec une présentation inhabituelle de la sarcoïdose endothoracique. Déclaration de liens d’intérêts : Les auteurs déclarent ne pas avoir de liens d’intérêts. 4. REFERENCES Rubinstein I, Baum GL, Hiss Y. Sarcoidose of the penis: report of a case.  J Urol. 1986 May;135(5):1016-7. Susan S. McLaughlin, Allison M. Linquist, and Joseph W. Burnett. Cutaneous Sarcoidosis of the Scrotum: A Rare Manifestation of Systemic Disease. Acta Derm Venereol 2002;82(3):216-7 Flores JA. Miliary pattern in neonatal pneumonia. Pediatr Radiol. 1988;18:355–6. L. Hudier, Y. Poinsignon, A. Dos Santos, A. Lesourd, P. Pouedras, P. Godmer, H. Jardel. Des lésions pulmonaires et cutanées. La Revue de médecine interne.2011 ; 32 : 706–707